Kliniske og raseegenskaper ved idiopatisk hodetremorsyndrom hos 291 hunder: En retrospektiv studie
Sammendrag
Mål. For å etablere signalisering og fenomenologi av hundens idiopatisk hodet tremor syndrom (IHTS), en episodisk hodebevegelsesforstyrrelse av ubestemt patogenese. Design. Retrospektiv saksserie. Dyr. 291 hunder med IHTS diagnostisert mellom 1999 og 2013. Prosedyrer. Klinisk informasjon ble innhentet fra et online fellesskap for aggregering og utveksling av veterinærinformasjon (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616) og utført med deres godkjenning. Informasjon om rase, kjønn, alder av utbruddet, skjelvingbeskrivelse, mentasjon under arrangementet, effekten av distraksjoner og medisiner, diagnostikk, tilstedeværelse av andre problemer og utfall ble analysert. Resultater. IHTS ble funnet i 24 rene raser. Bulldogs, Labrador Retrievers, Boxers og Doberman Pinschers utgjorde 69%; blandede raser utgjorde 17%. Gjennomsnittsalderen var 29 måneder (område: 3 måneder til 12 år). Første episode skjedde før 48 måneders alder hos 88%. Vertikale (35%), horisontale (50%) og roterende (15%) bevegelser ble dokumentert. Mulige utløserhendelser ble funnet hos 21%. Mentasjon var normal hos 93%. Distraksjoner reduserte skjelven i 87%. De fleste hunder reagerte ikke på antiepileptika. Konklusjoner og klinisk relevans. Denne retrospektive studien dokumenterer IHTS i mange raser, inkludert Labrador Retrievers, Boxers og blandede raser.
1. Introduksjon
Canine idiopathic head tremor syndrom (IHTS), også noen ganger referert til som episodisk hurtig repeterende myoklonus, blir generelt sett på som en godartet tilstand som manifesterer seg som episodisk ukontrollert hodetrilling som starter og stopper spontant. Disse hodskjelvene er rapportert å forekomme i «vertikal» («ja») eller «horisontal» («nei») retning. Berørte hunder virker våkne under skjelvene. Diagnosen har vært basert på signalering, historie og karakteristiske hodetrillinger som beskrevet ovenfor. Nyere rapporter i litteraturen har preget IHTS-fenomenologi i Doberman Pinschers og English Bulldogs. Selv om årsaken til IHTS er ukjent, ble berørte Doberman Pinschers sporet til en vanlig far som tyder på at tilstanden kan arves.
Veterinærlitteraturen, inkludert nevrologiske lærebøker, inneholder ikke vesentlig informasjon om IHTS for den praktiserende veterinæren. . Berørte hunder kan i utgangspunktet anses å ha krampeaktivitet, siden dette er den nærmeste tilstanden som kan forklare tegnene. Dermed kan behandling med antiepileptika (AED) forsøkes. Vi bemerket mange tilfeller av IHTS beskrevet av medlemmer av en online veterinærdatabase (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616; denne studien ble utført med godkjenning fra Veterinary Information Network og dets medlemmer), og vi søkte å få mer informasjon om IHTS ved å analysere data fra disse sakene. Spesielt forsøkte vi å dokumentere berørte raser, detalj karakteren (varighet og frekvens) og retning av hodebevegelsen, undersøke effekten av stressende hendelser og behandlinger på IHTS-episoder, og bestemme om levetiden til berørte hunder ble påvirket eller ikke. / p>
2. Materialer og metoder
Data om IHTS-tilfeller ble innhentet i to undersøkelser.
2.1. Undersøkelse 1
Klinisk informasjon ble gjennomgått fra veterinærer som deltar i et online fellesskap av aggregering og utveksling av veterinærinformasjon (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616: denne studien ble utført med godkjenning fra Veterinary Informasjonsnettverket og dets medlemmer). Arkiverte saker ble søkt etter stikkord: head tremor syndrome, head bob, head bobble, head bobbing, head bobbers, bobble head, bobble doll, shakes head yes, and shakes head no; dette er alle beskrivere som etterforskere (LGS og MR) hadde observert at veterinærer brukte for å beskrive kliniske tegn på IHTS. Tilfeller med minst ett nøkkelord ble evaluert av to etterforskere (LGS og BMN eller PK) for å bekrefte at følgende inklusjonskriterier ble oppfylt: karakteristisk beskrivelse av hodetrill assosiert med IHTS (opp og ned bevegelser eller side til side bevegelser), fravær av skjelvinger i lemmer eller trunker og andre tegn på cerebellar opprinnelse, kort varighet (sekunder til minutter) av hodetilstand, intermitterende forekomst av hodetilstand og mangel på andre nevrologiske tegn Inkludering ble videre støttet av uttalelsen fra en eller flere veterinærneurologer som var enige i at beskrivelsen av tegn antydet en diagnose av IHTS.
Fra de skriftlige dataene og fra tilgjengelige videoer av tilfeller opprettet vi en database som inneholder detaljer om alder, rase, kjønn, begynnelsesalder, skjelvingsbeskrivelse og retning, varighet (i sekunder / minutter), hyppighet og tidspunkt for hendelser, mentasjon under hendelsen, effekt av distraksjon og typer distraktorer, og utført diagnostikk.
2.2.Undersøkelse 2
En online undersøkelse av veterinærer identifiserte flere tilfeller av IHTS som data ble samlet inn og gjennomgått (LGS og MR). I undersøkelsen fikk veterinærer en skriftlig beskrivelse av IHTS, så på en video av IHTS i en hund, og ble bedt om å gi informasjon (alder for tremor, rase, kjønn, tremorbeskrivelse inkludert frekvens, retning osv.) Fra deres medisinske diagrammer hvis de hadde klart en sak som klinisk passet til beskrivelsen av IHTS. I tillegg til informasjonen som ble samlet inn i spørreundersøkelse, ble det oppnådd tilleggsinformasjon om kroppsposisjon under skjelvinger (stående, sternale og laterale), tilstedeværelse av atferdsproblemer, andre sykdommer og anfall, historie med søppelkamerater med tegn, medisiner administrert før eller under skjelven, og utfallet.
2.3. Statistisk analyse
Wilcoxon Rank Sum Tests, Fischer’s Exact Tests og Chi Squared tester ble brukt til å sammenligne grupper. Alle analyser ble utført ved hjelp av standard statistisk programvare (R: et språk og miljø for statistisk databehandling: Versjon i386.3.1.0. R Core Team (2014); R Foundation for Statistical Computing, Wien, Østerrike; URL http://www.R-project.org/). En verdi av ble ansett som betydelig.
3. Resultater
3.1. Studiepopulasjon
Av 197 potensielle tilfeller av IHTS rapportert i den elektroniske databasen mellom januar 1999 og april 2013, var beskrivende informasjon og data tilstrekkelig for å oppfylle inklusjonskriteriene for 137 tilfeller, og av disse hadde 50 medfølgende videoer som ble gjennomgått og bekreftet å være representativ for IHTS. Av de 174 svarene fra den elektroniske undersøkelsen oppfylte også 154 svarene inklusjonskriteriene og ble inkludert i studien. Data innhentet i de to undersøkelsene var veldig like og ble derfor kombinert for analysene rapportert nedenfor (291 tilfeller).
3.2. Rasedata
3.3. Age of Onset
Age of onset var tilgjengelig i 280 tilfeller og varierte fra 3 til 144 måneder. Gjennomsnittlig og median alder var henholdsvis 29 og 25 måneder. Flertallet (88%) av hundene hadde sin første episode av IHTS før 48 måneder. Bulldogs hadde en statistisk signifikant tidligere debutalder (gjennomsnitt 24 måneder) sammenlignet med gjennomsnittet for de andre rasene (32 måneder) ().
3.4. Kjønn
3.5. Beskrivelse av hodetremor
3.5.1. Retning av hodetremor
Horisontale hodebevegelser («nei») skjedde hos halvparten av hundene (115/229). Rotasjonsbevegelser var de minst vanlige, bare funnet hos 15% av hundene (tabell 2). Det var ingen signifikante forskjeller i de horisontale og vertikale retningene mellom de fem mest rammede rasene: Bulldogs, blandede raser, Boxers, Labradors og Dobermans (). Video 1 viser mer av en roterende type tremor i en miniatyr Schnauzer Se video 1 i Supplerary Materials tilgjengelig online på http://dx.doi.org/10.1155/2015/165463. Video 2 viser vertikale hodetrill i en Boxer og video 3 viser horisontale tremor i en Labrador Retriever.
3.5.2. Mentasjon
Nittitre prosent (246/264) av tilfellene ble ansett å være våken eller lydhør under episoden. Bare noen få veterinærer beskrev pasientens mentasjon som forvirret eller desorientert (12), engstelig (3 ) eller sløv (3).
3.5.3 Varighet av skjelv
Hos de fleste berørte hunder (82%; 202/245) t anger varte i mindre enn 5 minutter (tabell 3) med bare 15% (37/245) som varte mellom 5 minutter og 1 time. Det ble rapportert om at tre hunder hadde skjelving kontinuerlig i løpet av 12–48 timer.
3.5.4. Frekvens av forekomst
Frekvensdata er presentert i tabell 4. De vanligste rapporterte forekomstene var flere ganger / dag (26%; 65/246) og noen få dager (25%; 61/246). Imidlertid skjedde 22% (55/246) av tilfellene sjeldent basert på kombinerte resultater for kategoriene «sporadisk», «kvartalsvis» og «sjeldnere enn 3-4 måneder.»
3.5.5 Kroppsposisjon og forhold til hvile
Berørte hunder ble funnet i stående (41 tilfeller), sittende (34 tilfeller) eller sternale (40 tilfeller) stillinger ved skjelvingen. Skjelv skjedde i lateral recumbency (5) men sjeldnere. Ytterligere uhørt informasjon indikerte at det ble observert hodeskudd mens hunden hvilte, sov eller våknet fra søvn i 66 tilfeller.
3.5.6. Effekt av distraksjoner
Hos 87% (142/163) av hundene førte distraksjoner til at skjelven forsvant i en ukjent tid. Distraktorer inkluderte frivillig å dreie hodet til den ene eller den andre siden, kalle hunden ved navn og tilby den mat , å lage en lyd slik at hunden snudde hodet, og ba hunden om å utføre en oppgave. Mer enn en distraktor ble ofte rapportert å være nyttig.
3.5.7. Tid på dagen som skjelving ble observert
3.6. Predisponerende faktorer
3.6.1. Samtidige medisiner
Førtifire prosent (67/154) av de berørte hundene fikk medisiner da IHTS begynte.For de fleste (85%; 57/67) var disse medisinene hjerteorm- og loppekontrollprodukter; resten av medisinene var prednisolon, difenhydramin, tramadol, antibiotika, fludrokortison, oral syklosporin og forskjellige øyemedisiner.
3.6.2. Samtidig sykdom, traume eller sykdom
Samtidig sykdom, traumer eller stressende hendelser ble notert hos 21% av pasientene (33/154). Traumatiske hendelser (truffet av bil, hundekamp), operasjoner (kastrering, fjerning av hudsvulst og reparasjon av kirsebærøyer) og medisinske tilstander (allergier; øvre eller nedre luftveisinfeksjon; gastrointestinale, hud- eller urinveisinfeksjoner; hjertesvikt; demodikose hjerteormssykdom, biestikk, papillom og immunmediert hemolytisk anemi) hadde blitt diagnostisert innen en uke (18 tilfeller) eller en måned (6 tilfeller) etter IHTS-utbruddet. Ni tilfeller opplevde en stressende hendelse som flytting eller endring i husstandsmedlemmer, reise, kennelinneslutning eller sjokkbånd. Spesifikke utløsere (gastrointestinale problemer, trening av sjokk krage og tordenværfobi) for gjentatte IHTS-tegn ble identifisert i 3 tilfeller.
3.6.3. Samtidige atferdsproblemer
3.6.4. Familiehistorie
Familiehistorie var ukjent for 89% (137/154) av tilfellene, rapportert positiv for IHTS i 4/154 (2,6%), og rapportert negativ for IHTS i 13. Av de 4 tilfellene med familiær informasjon, hadde den kjente berørte hunden søppelkamerater (2) eller uspesifiserte familiemedlemmer (2) med IHTS.
3.7. Utfall
3.7.1. Behandling
3.7.2. Nevrologisk diagnose
Resultater av cerebrospinalvæskeanalyse og avansert hjerneavbildning var normale i 8 av 15 tilfeller evaluert og ukjent i 7 tilfeller.
3.7.3. Utvikling av andre nevrologiske lidelser
Andre nevrologiske lidelser utviklet seg ikke hos flertallet (95%; 146/154) av hunder etter begynnelsen av IHTS. De nevrologiske tegnene eller lidelsene som utviklet seg hos 8 hunder (5%) var forskjellige og besto av kramper (3) og ett tilfelle av hvert av følgende metronidazolindusert ataksi som forsvant når medisinen ble avsluttet, degenerativ myelopati, idiopatisk Horners syndrom cervikal spondylopati og episodisk kollaps. Av de 3 tilfellene som utviklet anfallsaktivitet, utviklet en det 9 år etter at IHTS ble anerkjent; hjernens neoplasi ble mistenkt, men ikke bevist. Et annet tilfelle utviklet anfall 2 måneder etter begynnelsen av IHTS, og påfølgende resultater av spinalvæskeanalyse og hjernemagnetisk resonansstudier var normale.
3.7.4. Langtidsresultat
Av de 135 hundene som langtidsdata var tilgjengelig for, var 91% fortsatt i live; de resterende 9% hadde dødd eller blitt avlivet av grunner som ikke var relatert til IHTS. Alle eller de fleste kliniske tegn på IHTS hadde gått over i 67% (90/135) mens 24% (33/135) fortsatte å ha periodiske kliniske tegn.
4. Diskusjon
For øyeblikket er diagnosen IHTS klinisk basert på signalisering (rasedisposisjon), historie (ingen eksponering for giftstoffer, intermitterende tegn, etc.), mangel på samtidige nevrologiske og fysiske tegn som kan forklare skjelvene og tilstedeværelsen av karakteristiske hodetrillinger som forekommer sporadisk og av kort varighet. Ingen diagnostiske tester er hittil identifisert som tillater en mer spesifikk diagnose av IHTS. På samme måte har ingen andre sykdommer blitt beskrevet for å gi de samme tegnene som IHTS. Bare noen få IHTS-tilfeller har blitt dokumentert å ha avansert diagnostikk (spinalvæskeanalyse, hjerneskanning), og i disse ble det ikke rapportert om unormale forhold. Diagnosen av IHTS i denne studien var derfor basert på inklusjonskriterier som passer med IHTS som definert i andre publiserte studier. Forfatterne anerkjenner den iboende svakheten ved å stole på saksbeskrivelser og undersøkelsesdata, men de kliniske tegnene og de historiske dataene var tilstrekkelig karakteristiske nok til å hypotese en diagnose av IHTS og eliminere tilfeller som ikke var IHTS.
Mens tidligere studier sentrert på Bulldogs og Doberman Pinschers, med en anekdotisk rapport om at Bulldog- og Boxer-raser ofte ble rammet, fant vi IHTS i 24 rene raser og i et betydelig antall blandede hunder (17%). Selv om det ikke er data om relativ raseutbredelse i USA, så det ut til at visse raser virket overrepresenterte, hovedsakelig Bulldogs (37%), Boxers (13%), Labrador Retrievers (11%) og Doberman Pinschers (8%) . Vår lite familiære informasjon og tilbøyeligheten for at visse raser skal påvirkes, antyder et mulig arvelig grunnlag for tilstanden som er i samsvar med rapporten om at berørte Doberman Pinschers kan spores til en vanlig far.
De fleste hunder i vår studien hadde tegn på en moden alder med 88% som oppstod før 4 år. Dette utbruddet stemmer overens med tidligere rapporter som antydet at alder i utbruddet vanligvis var mellom 6 måneder og 3 år. Imidlertid er det viktig å merke seg at begynnelsesalderen varierte fra så tidlig som 3 måneder til så gammel som 12 år.
Den tidligere beskrevne fenomenologien til IHTS hos Bulldogs og Doberman Pinschers er generelt lik funnene våre i 24 raser og blandede hunder. Generelt presenterer IHTS seg som hodeskudd i vertikal, horisontal eller roterende retning, vanligvis hos modne hunder under 4 år. Episoder er spontane i begynnelsen og sporadiske i antall og forekomst. Varigheten varierer fra sekunder til flere timer, men de fleste episoder varer ikke lenger enn 5 minutter. Skjelv kan oppstå mens hunden står, hviler eller sover. De fleste hunder er våkne under en episode, men noen er engstelige eller sløv. Ingen medikamentell terapi ble identifisert som påvirket tilstanden.
En rekke nye fenomenologiske funn dukket opp i studien vår. Først dokumenterte vi tilstedeværelsen av en rotasjon i hodet i 15% av tilfellene. Dette kan være lik de 9,2% av berørte Dobermans som Wolf et al. beskrevet med bevegelser i både vertikale og horisontale retninger, som kan tolkes som roterende. Betydningen av retning av hodeskudd er ukjent. For det andre, å få hundens oppmerksomhet slik at den beveget hodet, så ut til å få skjelven til å forsvinne eller opphøre øyeblikkelig i 87% av våre tilfeller. De fleste av distraktorene som er rapportert i denne studien, så vel som de i Wolf et al .s studie, vil resultere i mental stimulering eller endring i nakkestilling. Hvorfor hodet skjelver ville opphøre med en endring i nakkestilling er ukjent, men garanterer videre undersøkelse av en foreslått teori om at IHTS involverer strekkrefleksmekanismen. Til slutt, selv om dataene var begrensede, var det mer en tendens mot forekomst om kvelden eller natten. Dette kan imidlertid forklares med den tiden på dagen som de fleste eiere er hjemme og samhandler med eller observerer kjæledyret sitt.
Forholdet mellom hodet på skjelven og kropps / nakkestilling, hvile, søvn / våknesyklusen , og nakkebevegelse trenger nærmere undersøkelse. I Bulldog-studien skjedde IHTS-episoder hovedsakelig i hvile. På samme måte ble mange av Doberman Pinschers rapportert å ligge eller sovne da IHTS startet. Hunder i studien vår ble rapportert å manifestere IHTS mens de hvilte eller var i stasjonære stillinger (sittende, stående eller i brystben eller lateral liggende stilling). Tilstanden så ikke ut til å være startet av bevegelse.
Denne studien bekreftet at de fleste tilfeller ikke har andre nevrologiske eller atferdsproblemer. Imidlertid ble stressende hendelser eller samtidig sykdom eller traumer, som hovedsakelig oppstod innen en uke etter skjelvingen, oppdaget i omtrent en femtedel av våre tilfeller. I tidligere studier var stressende hendelser assosiert med IHTS hos 46,7% av Dobermans og hos 7% av Bulldogs. Dermed bør underliggende sykdommer og miljøstressorer undersøkes hos enhver hund som har tegn på IHTS.
Resultat fra 135 tilfeller indikerte at flertallet av de berørte hundene fortsatt var i live (91%) og at ingen hadde dødd eller blitt avlivet på grunn av IHTS. Dermed er IHTS ikke en livstruende sykdom. Videre forsvant de intermitterende hodetrillene til slutt hos de fleste berørte hunder (67%), selv om undersøkelsen ikke samlet inn data om tiden det tok for tegn å løse seg. Man kan anta at hvis underliggende sykdommer og miljøstressorer blir adressert, kan kliniske tegn forsvinne. Intermitterende tegn ble imidlertid rapportert å forekomme hos noen hunder.
Fokalbeslagaktivitet har blitt nevnt som en mulig årsak til IHTS, men foreløpig er det lite eller ingen data som støtter denne muligheten. Andre forfattere har bemerket at AED ikke virker effektive i behandlingen av denne lidelsen; som syntes å være tilfelle for de få hundene som ble medisinert med vedlikeholds-AED i vår studie. Vi erkjenner imidlertid at med tanke på sporadisk karakter og kort varighet av kliniske tegn, ville det være vanskelig å få tilgang til AED-effekt; av samme grunner ville det også være vanskelig å rettferdiggjøre bruk av AED hos disse pasientene med mindre mer åpenbar generalisert krampeaktivitet ble dokumentert.
Dessverre har tremor mange mulige årsaker. Hos mennesker er tremor den vanligste typen bevegelsesforstyrrelser, men tremor kan også forekomme med stereotyper, tics og psykogene lidelser. Skjelvinger kan også være en del av andre bevegelsesforstyrrelser som essensielt tremorsyndrom, cervikal dystoni og paroksysmale dyskinesier. Skjelv forbundet med disse bevegelsesforstyrrelsene er imidlertid ikke paroksysmal, og hodet er heller ikke et ofte berørt område. I dag ser det således ikke ut til at IHTS ligner kjente bevegelsesforstyrrelser hos mennesker.
Oppsummert viser studien vår at IHTS kan finnes i et bredt spekter av hunderaser. Dataene vi samlet inn definerer tydeligere den kliniske presentasjonen og tegnene. IHTS er en godartet tilstand som ofte løser seg spontant og ikke reagerer på behandling med et bredt spekter av konvensjonelle medisiner.Tilstanden er imidlertid bekymret for hundeeiere, og ytterligere studier synes å være berettiget for å fastslå patogenesen.
Opplysning
Denne artikkelen presenteres delvis i abstrakt form på den 26. årlige ESVN- ECVN Symposium, Paris, Frankrike, september 2013.
Interessekonflikt
Forfatterne erklærer at det ikke er noen interessekonflikt med hensyn til publiseringen av denne artikkelen.
Anerkjennelser
Forfatterne takker Veterinærinformasjonsnettverket og de mange veterinærmedlemmene for deres bidrag til denne studien og RUSVM veterinærstudenter som hjalp til med å verifisere data. Den støttes delvis av RUSVM, Center for Integrative Mammalian Research.
Supplementary Materials
Disse 3 videoeksemplene demonstrerer de tre retningene til hodet på skjelvene. Video 1 viser en roterende type skjelving i hodet i en 2 år gammel miniatyrschnauzer. I dette tilfellet skjedde 8 episoder, som varte ca. 25 sekunder hver, over en periode på to måneder. Den 3 år gamle kvinnelige bokseren i video 2 demonstrerer de vertikale («ja») skjelvene i hodet. Hun hadde minst 6 episoder i løpet av en 3 ukers periode med varigheter som varierte fra 30 sekunder til 3 minutter. Mange av dem startet da hun var i sideværn som angitt i videoen. I video 3 har en ung mannlig Labrador kort varighet på «ingen» eller horisontale hodetrillinger.
- Supplerende video 1
- Supplerende video 2
- Supplerende video 3