Kliniska och rasegenskaper hos idiopatiskt huvudtremorsyndrom hos 291 hundar: En retrospektiv studie

Sammanfattning

Mål. För att etablera signalering och fenomenologi av hundens idiopatiska huvudskakningssyndrom (IHTS), en episodisk huvudrörelsestörning av obestämd patogenes. Design. Retrospektiv fallserie. Djur. 291 hundar med IHTS diagnostiserade mellan 1999 och 2013. Procedurer. Klinisk information erhölls från en online-community för aggregering och utbyte av veterinärinformation (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616) och genomfördes med deras godkännande. Information om ras, kön, åldersdebut, tremorbeskrivning, mentation under evenemanget, effekten av distraktioner och droger, diagnostik, närvaron av andra problem och resultatet analyserades. Resultat. IHTS hittades i 24 rena raser. Bulldogs, Labrador Retrievers, Boxers och Doberman Pinschers utgjorde 69%; blandraser utgjorde 17%. Genomsnittlig startålder var 29 månader (intervall: 3 månader till 12 år). Första avsnittet inträffade före 48 månaders ålder i 88%. Vertikala (35%), horisontella (50%) och rotationsrörelser (15%) dokumenterades. Möjliga utlösningshändelser hittades i 21%. Mentationen var normal i 93%. Distraktioner minskade tremor i 87%. De flesta hundar svarade inte på antiepileptika. Slutsatser och klinisk relevans. Denna retrospektiva studie dokumenterar IHTS i många raser, inklusive Labrador Retrievers, Boxers och blandraser.

1. Inledning

Hundens idiopatiska huvudskakningssyndrom (IHTS), även ibland kallat episodisk snabb repetitiv myoklonus, betraktas i allmänhet som ett godartat tillstånd som manifesterar sig som episodisk okontrollerad huvudskakning som startar och slutar spontant. Dessa huvudskakningar har rapporterats förekomma i ”vertikal” (”ja”) eller ”horisontell” (”nej”) riktning. Berörda hundar verkar vara alerta under skakningarna. Diagnosen har baserats på signalering, historik och karakteristiska huvudskakningar som beskrivits ovan. Nya rapporter i litteraturen har karaktäriserat IHTS-fenomenologi i Doberman Pinschers och English Bulldogs. Även om orsaken till IHTS är okänd, spårades berörda Doberman Pinschers till en vanlig far som tyder på att tillståndet kan ärva.

Veterinärlitteraturen, inklusive neurologiska läroböcker, innehåller inte signifikant information om IHTS för den praktiserande veterinären. . Berörda hundar kan inledningsvis anses ha krampaktivitet, eftersom detta är det närmaste tillståndet som kan förklara tecknen. Således kan behandling med antiepileptika (AED) försökas. Vi noterade ett flertal fall av IHTS beskrivna av medlemmar i en online veterinärdatabas (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616; denna studie genomfördes med godkännande från Veterinary Information Network och dess medlemmar), vi försökte få mer information IHTS genom att analysera data från dessa fall. Specifikt försökte vi dokumentera drabbade raser, specificera karaktären (varaktighet och frekvens) och riktning på huvudrörelsen, undersöka effekterna av stressiga händelser och behandlingar på IHTS-episoder och avgöra om livslängden för de drabbade hundarna påverkades eller inte. / p>

2. Material och metoder

Data om IHTS-fall erhölls i två undersökningar.

2.1. Undersökning 1

Klinisk information granskades från veterinärer som deltar i en online-grupp av aggregering och utbyte av veterinärinformation (Veterinary Information Network, 777 W Covell Boulevard, Davis, CA 95616: denna studie genomfördes med godkännande från Veterinary Informationsnätverket och dess medlemmar). Arkiverade fall sökte efter nyckelord: head tremor syndrome, head bob, head bobble, head bobbing, head bobbers, bobble head, bobble doll, shakes head yes, and shakes head no; allt detta är deskriptorer som utredare (LGS och MR) har observerat att veterinärer använder för att beskriva kliniska tecken på IHTS. Fall med minst ett nyckelord utvärderades av två utredare (LGS och BMN eller PK) för att bekräfta att följande inklusionskriterier var uppfyllda: karakteristisk beskrivning av huvudskakningar i samband med IHTS (upp och ner rörelser eller sida till sida rörelser), frånvaro av lem eller trunkal tremor och andra tecken på cerebellär ursprung, kort varaktighet (sekunder till minuter) av huvudskakningar, intermittent förekomst av huvudskakningar och brist på andra neurologiska tecken. Inklusion stöddes vidare av yttrandet från en eller flera veterinärneurologer som var överens om att beskrivningen av tecken föreslog en diagnos av IHTS.

Från de skriftliga uppgifterna och från tillgängliga videofilmer skapade vi en databas med detaljer om ålder, ras, kön, ålder som börjar, tremorbeskrivning och riktning, varaktighet (i sekunder / minuter), frekvens och tidpunkt för händelser, mentation under händelsen, effekt av distraktion och typer av distraktorer och diagnostik utförd.

2.2.Undersökning 2

En onlineundersökning av veterinärer identifierade ytterligare fall av IHTS från vilka data samlades in och granskades (LGS och MR). I undersökningen fick veterinärer en skriftlig beskrivning av IHTS, tittade på en video av IHTS i en hund och ombads att ge information (ålder för tremor, ras, kön, tremorbeskrivning inklusive frekvens, riktning etc.) från deras medicinska diagram om de hade lyckats med ett fall som kliniskt passar beskrivningen av IHTS. Förutom den information som samlats in i undersökning ett, erhölls ytterligare information om kroppens position under skakningar (stående, sternala och laterala), förekomst av beteendeproblem, andra sjukdomar och anfall, kullkamrater med tecken, läkemedel administrerade före eller under tremor och utfall.

2.3. Statistisk analys

Wilcoxon Rank Sum Tests, Fischers Exact Tests och Chi Squared test användes för att jämföra grupper. Alla analyser utfördes med hjälp av standard statistisk programvara (R: ett språk och en miljö för statistisk beräkning: Version i386.3.1.0. R Core Team (2014); R Foundation for Statistical Computing, Wien, Österrike; URL http://www.R-project.org/). Ett värde av ansågs betydande.

3. Resultat

3.1. Studiepopulation

Av 197 potentiella fall av IHTS rapporterade i onlinedatabasen mellan januari 1999 och april 2013 var beskrivande information och data tillräckliga för att uppfylla inkluderingskriterierna för 137 fall och av dessa hade 50 medföljande videor som granskades och bekräftades vara representativa för IHTS. Av de 174 svaren från onlineundersökningen uppfyllde 154 svaren också inklusionskriterierna och inkluderades i studien. Data som erhölls i de två undersökningarna var mycket lika och kombinerades därför för analyserna nedan (291 fall).

3.2. Rasdata

3.3. Ålder för debut

Ålder för debut var tillgänglig för 280 fall och varierade från 3 till 144 månader. Medelåldern och medianåldern var 29 respektive 25 månader. Majoriteten (88%) av hundarna hade sin första episod av IHTS före 48 månaders ålder. Bulldogs hade en statistiskt signifikant tidigare startålder (genomsnitt 24 månader) jämfört med genomsnittet för de andra raserna (32 månader) ().

3.4. Kön

3.5. Beskrivning av huvudskakning

3.5.1. Riktning av huvudskakning

Horisontella huvudrörelser (”nej”) inträffade hos hälften av hundarna (115/229). Rotationsrörelser var de minst vanliga, endast hos 15% av hundarna (tabell 2). Det fanns inga signifikanta skillnader i de horisontella och vertikala riktningarna mellan de fem mest drabbade raserna: Bulldogs, blandraser, Boxare, Labradors och Dobermans (). Video 1 visar mer av en roterande typ av tremor i en miniatyrschnauzer Se video 1 i kompletterande material tillgängliga online på http://dx.doi.org/10.1155/2015/165463. Video 2 visar vertikala huvudskakningar i en Boxer och video 3 visar horisontella skakningar i en Labrador Retriever.

3.5.2. Mention

Nittiotre procent (246/264) av fallen ansågs vara vaksamma eller lyhörda under episoden. Endast ett fåtal veterinärer beskrev patienternas mentation som förvirrad eller desorienterad (12), orolig (3 ) eller slöa (3).

3.5.3 Skakningens varaktighet

Hos de flesta drabbade hundar (82%; 202/245) t ånger varade mindre än 5 minuter (tabell 3) med endast 15% (37/245) som varade mellan 5 minuter och 1 timme. Tre hundar rapporterades ha tremor som inträffade kontinuerligt under 12–48 timmar.

3.5.4. Frekvens av förekomst

Frekvensdata presenteras i tabell 4. De vanligaste rapporterade förekomsterna var flera gånger / dag (26%; 65/246) och varannan dag (25%; 61/246). Men 22% (55/246) av fallen inträffade sällan baserat på kombinerade resultat för kategorierna ”sporadiskt”, ”kvartalsvis” och ”mindre ofta än 3-4 månader.”

3.5.5 Kroppsposition och förhållande till vila

Berörda hundar kunde hittas i stående (41 fall), sittande (34 fall) eller sternala (40 fall) positioner vid tremor. Skakningar inträffade i lateral recumbency (5) men mindre vanligt. Ytterligare omedelbar information indikerade att huvudskakningar observerades medan hunden vilade, sov eller vaknade ur sömnen i 66 fall.

3.5.6 Effekt av distraktioner

Hos 87% (142/163) av hundarna orsakade distraktioner att tremor försvann under en oupptäckt tid. Distraktorer inkluderade frivillig vridning av huvudet åt den ena eller den andra sidan och kallade hunden vid sitt namn och erbjöd den mat , ljudade så att hunden vände huvudet och bad hunden utföra en uppgift. Mer än en distraktör rapporterades ofta vara till hjälp.

3.5.7. Tid på dagen som skakning observerades

3.6. Predisponerande faktorer

3.6.1. Samtidiga läkemedel

Fyrtiofyra procent (67/154) av de drabbade hundarna fick läkemedel vid tidpunkten för IHTS.För majoriteten (85%; 57/67) var dessa läkemedel hjärtmask- och loppkontrollprodukter; resten av läkemedlen var prednisolon, difenhydramin, tramadol, antibiotika, fludrokortison, oral cyklosporin och olika ögonläkemedel.

3.6.2. Samtidig sjukdom, trauma eller sjukdom

Samtidig sjukdom, trauma eller stressande händelser noterades hos 21% av patienterna (33/154). Traumatiska händelser (drabbade av bil, hundkamp), operationer (kastrering, avlägsnande av hudtumör och reparation av körsbärsögon) och medicinska tillstånd (allergier; övre eller nedre luftvägsinfektion; gastrointestinal, hud eller urinvägsinfektion; hjärtsvikt; demodikos hjärtmasksjukdom, bi-stick, papillom, och immunförmedlad hemolytisk anemi) hade diagnostiserats inom en vecka (18 fall) eller en månad (6 fall) efter IHTS-uppkomsten. Nio fall upplevde en stressig händelse som flyttning eller förändring av hushållsmedlemmar, resor, inneslutning av kennel eller användning av chockkrage. Specifika utlösare (gastrointestinal upprördhet, träning med chockkrage och åskväderfobi) för upprepade IHTS-tecken identifierades i tre fall.

3.6.3. Samtidiga beteendemässiga problem

3.6.4. Familjehistoria

Familjehistoria var okänd för 89% (137/154) av fallen, rapporterades positiv för IHTS i 4/154 (2,6%) och rapporterades negativ för IHTS i 13. Av de 4 fallen med familjeinformation hade den kända drabbade hunden kullkamrater (2) eller ospecificerade familjemedlemmar (2) med IHTS.

3.7. Resultat

3.7.1. Behandling

3.7.2. Neurologisk diagnos

Resultaten av cerebrospinalvätskeanalys och avancerad hjärnavbildning var normala i åtta av 15 utvärderade fall och okända i 7 fall.

3.7.3. Utveckling av andra neurologiska störningar

Andra neurologiska störningar utvecklades inte hos majoriteten (95%; 146/154) av hundar efter starten av IHTS. De neurologiska tecknen eller störningarna som utvecklades hos åtta hundar (5%) var olika och bestod av krampanfall (3) och ett fall av vart och ett av följande metronidazolinducerad ataxi som löstes när läkemedlet avbröts, degenerativ myelopati, idiopatisk Horners syndrom, cervikal spondylopati och episodisk kollaps. Av de 3 fallen som utvecklade krampaktivitet utvecklade ett det 9 år efter att IHTS erkändes; hjärnneoplasi var misstänkt men inte bevisat. Ett annat fall utvecklade kramper två månader efter starten av IHTS och efterföljande resultat av ryggvätskeanalys och hjärnmagnetisk resonansstudier var normala.

3.7.4. Långtidsresultat

Av de 135 hundar för vilka långtidsdata fanns tillgängliga, var 91% fortfarande vid liv; de återstående 9% hade dött eller avlivats av skäl som inte är relaterade till IHTS. Alla eller de flesta kliniska tecknen på IHTS hade försvunnit i 67% (90/135) medan 24% (33/135) fortsatte att ha intermittenta kliniska tecken.

4. Diskussion

För närvarande är diagnosen IHTS klinisk baserad på signalering (rasdisposition), historia (ingen exponering för toxiner, intermittent karaktär av tecken etc.), brist på samtidiga neurologiska och fysiska tecken som kan förklara tremor och närvaro av karakteristiska huvudskakningar som förekommer sporadiskt och av kort varaktighet. Inga diagnostiska tester har hittills identifierats som möjliggör en mer specifik diagnos av IHTS. På samma sätt har inga andra sjukdomar beskrivits för att ge samma tecken som IHTS. Endast ett fåtal IHTS-fall har dokumenterats ha avancerad diagnostik (analys av ryggvätska, hjärnskanningar) och i dessa rapporterades inga avvikelser. Diagnosen av IHTS i denna studie baserades därför på inklusionskriterier som passar med IHTS som har definierats i andra publicerade studier. Författarna erkänner den inneboende svagheten i att förlita sig på fallbeskrivningar och undersökningsdata, men de kliniska tecknen och historiska data var tillräckligt karaktäristiska för att hypotesera en diagnos av IHTS och för att eliminera fall som inte var IHTS.

Medan tidigare studier centrerad på Bulldogs och Doberman Pinschers, med en anekdotisk rapport om att Bulldog- och Boxer-raser vanligen drabbades, fann vi IHTS i 24 rena raser och i ett stort antal blandrashundar (17%). Även om det inte finns några uppgifter om relativ rasprevalens i USA verkade det som om vissa raser verkade överrepresenterade, främst Bulldogs (37%), Boxare (13%), Labrador Retrievers (11%) och Doberman Pinschers (8%) . Vår ringa familjeinformation och benägenheten att vissa raser ska påverkas antyder en möjlig ärftlig grund för tillståndet som överensstämmer med rapporten som påverkade Doberman Pinschers kan spåras till en gemensam far.

De flesta hundar i vår studien hade tecken på en mogen ålder med 88% före 4 års ålder. Denna debut överensstämmer med tidigare rapporter som föreslog att startåldern vanligtvis var mellan 6 månader och 3 år. Det är dock viktigt att notera att startåldern varierade från så tidig som 3 månaders ålder till så gammal som 12 år.

Den tidigare beskrivna fenomenologin för IHTS i Bulldogs och Doberman Pinschers liknar i allmänhet våra resultat i 24 raser och blandrashundar. I allmänhet presenterar IHTS som huvudskakningar i vertikal, horisontell eller roterande riktning, vanligtvis hos mogna hundar under 4 år. Avsnitt är spontana i början och sporadiska i antal och förekomst. Varaktigheten varierar från sekunder till flera timmar men de flesta avsnitt varar inte längre än 5 minuter. Skakningar kan uppstå medan hunden står, vilar eller sover. De flesta hundar är vaksamma under ett avsnitt men vissa är oroliga eller slöa. Ingen läkemedelsbehandling identifierades som påverkade tillståndet.

Ett antal nya fenomenologiska fynd framkom i vår studie. Först dokumenterade vi förekomsten av en roterande huvudskakning i 15% av fallen. Detta kan likna de 9,2% av drabbade Dobermans som Wolf et al. beskrivs med rörelser i både vertikal och horisontell riktning, som kan tolkas som roterande. Betydelsen av riktning mot huvudskakningar är okänd. För det andra tycktes det att få hundens uppmärksamhet så att den rörde huvudet att få tremor att försvinna eller upphöra tillfälligt i 87% av våra fall. De flesta distraktorer som rapporterats i denna studie såväl som de i Wolf et al.: S studie skulle resultera i mental stimulering eller en förändring i nackpositionen. Varför huvudskakningen skulle upphöra med en förändring i nackpositionen är okänd men motiverar ytterligare undersökning av en föreslagen teori att IHTS involverar stretchreflexmekanismen. Slutligen, även om uppgifterna var begränsade, fanns det mer en trend mot kväll eller natt. Detta kan dock förklaras med den tid på dagen som de flesta ägare är hemma och interagerar med eller observerar sitt husdjur.

Förhållandet mellan huvudskakningen och kropps- / nackställning, vila, sömn / vakna cykel och halsrörelse behöver undersökas ytterligare. I Bulldog-studien inträffade IHTS-episoder huvudsakligen i vila. Likaså rapporterades många av Doberman Pinschers ligga eller slumra när IHTS startade. Hundar i vår studie rapporterades manifestera IHTS när de vilade eller befann sig i stillastående positioner (sittande, stående eller i stern eller lateral liggande). Tillståndet verkade inte initieras av rörelse.

Denna studie bekräftade att majoriteten av fallen inte har några andra neurologiska eller beteendemässiga problem. I ungefär en femtedel av våra fall noterades emellertid stressande händelser eller samtidig sjukdom eller trauma, som uppträder huvudsakligen inom en vecka efter tremor. I tidigare studier associerades stressiga händelser med IHTS hos 46,7% av Dobermans och hos 7% av Bulldogs. Därför bör underliggande sjukdomar och miljöstressorer undersökas hos alla hundar som uppvisar tecken på IHTS.

Resultat från 135 fall visade att majoriteten av de drabbade hundarna fortfarande levde (91%) och att ingen hade dött eller avlivats på grund av IHTS. Således är IHTS inte en livshotande sjukdom. Dessutom försvann de intermitterande huvudskakningarna så småningom hos majoriteten av de drabbade hundarna (67%) även om undersökningen inte samlade in data om den tid det tog för tecken att lösa sig. Man kan anta att om underliggande sjukdomar och miljöstressorer hanteras kan kliniska tecken försvinna. Intermitterande tecken rapporterades dock förekomma hos vissa hundar.

Fokal krampaktivitet har nämnts som en möjlig orsak till IHTS men för närvarande finns det liten eller ingen data som stöder denna möjlighet. Andra författare har noterat att AED inte verkar effektiva vid behandling av denna sjukdom; som tycktes vara fallet för de få hundar som medicinerades med underhålls-AED i vår studie. Vi erkänner dock att med tanke på den kliniska teckenens sporadiska karaktär och korta varaktighet skulle det vara svårt att få tillgång till AED-effekt; av samma skäl skulle det också vara svårt att motivera användning av AED hos dessa patienter om inte mer uppenbar generaliserad krampaktivitet dokumenterades. Hos människor är tremor den vanligaste typen av rörelsestörningar men tremor kan också förekomma med stereotyper, tics och psykogena störningar. Skakningar kan också vara en del av andra rörelsestörningar som essentiellt tremorsyndrom, cervikal dystoni och paroxysmala dyskinesier. Darrningar som är associerade med dessa rörelsestörningar är dock inte paroxysmala och inte heller är huvudet ett vanligt drabbat område. För närvarande verkar således IHTS inte likna kända rörelsestörningar hos människor.

Sammanfattningsvis visar vår studie att IHTS kan hittas i ett stort antal hundraser. De uppgifter vi samlat in definierar tydligare den kliniska presentationen och tecknen. IHTS är ett godartat tillstånd som ofta försvinner spontant och inte svarar på behandling med ett brett spektrum av konventionella läkemedel.Villkoret är emellertid oroande för hundägare, och ytterligare studier verkar motiverade för att fastställa dess patogenes. ECVN Symposium, Paris, Frankrike, september 2013.

Intressekonflikt

Författarna förklarar att det inte finns någon intressekonflikt i samband med publiceringen av denna uppsats.

Bekräftelser

Författarna tackar Veterinärinformationsnätverket och de många veterinärmedlemmarna för deras bidrag till denna studie och RUSVM veterinärmedicinska studenter som hjälpte till att verifiera data. Det stöds delvis av RUSVM, Center for Integrative Mammalian Research.

Kompletterande material